Reinervasi Laring untuk Disfonia Paralitik pada Anak-Anak di Bawah Usia Sepuluh TahunMarshall E. Smith, MD; Nelson Roy, Phd, CCC-SLP; Dan Houtz, MA, CCC-SLP

Tujuan: Mengetahui efektivitas dari reinervasi laring pada saraf ansa-rekuren laringeus untuk memperbaiki kelemahan glotis yang menyebabkan disfonia dan disfagia pada anak dengan paralisis pita suara unilateral.

Metode: Dilaporkan penelitian kasus konsekutif yang diterapi dari 1 Januari 2006 sampai 31 Desember 2011.

Tempat: Divisi Otolaringologi rumah sakit anak

Pasien: Tiga belas anak dengan paralisis pita suara

Data pengukuran hasil: Komplikasi pembedahan, penilaian tentang kualitas hidup yang diwakili orang tua, perbaikan secara keseluruhan, dan persepsi pendengaran.

Hasil: Tiga belas anak menjalani reinervasi laring. Usia berkisar 2,2 sampai dengan 8,8 tahun (rata-rata usia [SD] 5,3 [2,6] tahun). Tidak ada komplikasi mayor yang dilaporkan. Sembilan anak memiliki data suara dan kemampuan menelan sebelum operasi dan 6-12 bulan setelah operasi. Penilaian suara asal (0 untuk tidak ada suara dan 100% untuk suara normal) berubah dari 43% (rentang 20%-65%) sebelum operasi menjadi 79% (rentang 50%-100%) setelah suara. Penilaian persepsi menggunakan skala GRBAS (Grade, Roughness, Breathiness, Asthenia, Strain) rata-ratanya (0 untuk suara normal; 15 untuk suara abnormal) meningkat dari 6,3 menjadi 2,9. Penilaian orang tua pada semua anak dengan gejala disfagia cairan yang ditemukan sebelum operasi juga meningkat dan tidak ada yang memburuk.Kesimpulan: Pada awal penelitian menunjukkan bahwa reinervasi laring pada saraf ansa-rekuren laringeus merupakan terapi yang aman dan efektif untuk paralisis pita suara unilateral dengan gejala disfonia dan disfagia pada anak-anak. Prosedur ini memiliki keuntungan daripada terapi lain. Pilihan terapi ini harus didiskusikan dengan orang tua yang anaknya teridentifikasi paralisis. Anak tersebut harus dievaluasi selama beberapa tahun untuk melihat perubahan suara dan kemampuan menelan sebagai gejala dari kelemahan glotis yang tidak mengalami perbaikan.

Paralisis pita suara unilateral (UVFP) pada infan dan anak-anak merupakan kondisi yang umum ditemukan ahli THT, terutama di rumah sakit rujukan yang memiliki fasilitas pembedahan jantung. Prosedur ini dan prosedur pembedahan leher dan dada lainnya yang beresiko memotong perjalanan saraf vagus atau saraf rekuren laringeus, dapat menyebabkan paralisis pita suara. Gejala yang mungkin terjadi antara lain disfagia, disfonia, dan stridor.Akibat jangka pendek, hal tersebut dapat menyebabkan pasien semakin lama dirawat, sehingga dapat menyebabkan aspirasi, pneumonia, dan membutuhkan jalur alternatif untuk memasukkan makanan. Akibat jangka panjang dapat menyebabkan kesulitan memasukkan makanan lewat mulut, membutuhkan modifikasi diet, dan keterlambatan bicara atau kesulitan komunikasi.Institusi kami memiliki program yang baik tentang perawatan intensif pada penyakit jantung kongenital dan neonatal. Beberapa anak tidak beruntung terkena UVFP sebagai komplikasi pengobatan tersebut. Sebagai contoh pengobatan awal pada operasi ligasi patent ductus arteriosus. Sebuah penelitian prospektif di institusi kami pada sekelompok bayi dengan ligasi patent ductus arteriosus menemukan bahwa bayi dengan berat badan kurang dari 1250 gram yang mendapat terapi tersebut memiliki resiko 24% untuk terkena UVFP. Peningkatan resiko ini pada bayi yang lebih kecil juga dilaporkan di institusi lain. Berbagai tindakan lain yang berhubungan dengan jantung termasuk diseksi pada atau di dekat aorta juga beresiko terhadap terkenanya saraf rekuren laringeus (RLN).Dalam meneliti anak-anak ini, kami menemukan bahwa pergerakan pita suara jarang sembuh sendiri. Meskipun mengurangi pergerakan, pasien biasanya tetap bisa menelan dengan aman tanpa menggunakan jalan masuk makanan alternatif. Biasanya jalan makan dan jalan nafas menjadi perhatian pada pasien infan, sementara suara dan bicara tidak menjadi fokus perhatian bagi orang tua ataupun dokter anak. Beberapa pasien tersebut tidak sembuh sempurna dan masih memiliki masalah dalam berbicara dan menelan makanan. Mengenai produksi suara, anak mungkin tidak dapat mengeluarkan suara dalam volume yang cukup untuk dapat didengar pada komunikasi normal. Saat bicara di rumah suara mereka tidak dapat didengar dari ruangan yang berbeda atau suara yang dikeluarkan akan terbawa angin. Anak-anak ini biasanya lahir prematur dan memiliki gangguan perkembangan yang mempengaruhi kemampuan bicara. Masalah suara ini juga termasuk di dalamnya. Mengenai proses menelan makanan, walaupun anak dengan UVFP biasanya sudah dapat berkompensasi dan dapat menelan tetapi makanan mereka harus diolah berbeda agar dapat ditelan dengan baik. Mereka masih mungkin dapat tersedak atau batuk walaupun dengan makanan cair. Dan walaupun tidak terjadi aspirasi sampai mengakibatkan pneumonia, mikroaspirasi kronis intermiten dapat menyebabkan penyakit yang berhubungan dengan pernafasan.Penatalaksanaan UVFP pada bayi dan anak-anak masih kontroversial. Hal ini dikarenakan beberapa faktor yaitu: 1. Pemahaman yang tidak adekuat dari bagaimana terjadinya UVFP pada bayi dan anak-anak yang berhubungan dengan pengaruh jangka panjang pada suara dan kemampuan menelan. 2. Kurangnya pengetahuan tentang komplikasi tindakan bedah. 3. Terdapatnya berbagai pilihan penatalaksanaan yang dilaporkan memiliki hasil baik. Pilihan penatalaksanaan pada penggunaan UVFP meliputi larngoplasti injeksi, medialization laryngoplasty (juga disebut thyroplasty tipe I), dan reinervasi. Penatalaksanaan tersebut telah dilaporkan pada laporan kasus atau serial kasus kecil untuk digunakan pada anak-anak dengan UVFP. Pada laringoplasti injeksi, suntikan yang diimplantasikan di Amerika Serikat meliputi micronized acellular dermal matrix (Cymetra; LifeCell corporation), gel asam hialuronat, gel karboximetilselulosa (Radiesse voice gel; Merz Aesthetics, Inc), dan suspensi gel mengandung calcium hydroxylapatite microspheres (Radiesse voice; Merz Aesthetics, Inc). Walaupun calcium hydroxylapatite microspheres banyak digunakan pada pasien dewasa tetapi gel ini hanya diserap sebagian dan rata-rata efek kliniknya 18,6 bulan. Implan ini juga memiliki viskoelastisitas yang tidak disukai jika ditempatkan dengan kurang hati-hati pada lamina propia. Anak-anak tidak memiliki ligamentum vokalis, sehingga implan berpotensi tinggi untuk bergeser ke arah medial. Dengan demikian calcium hydroxylapatite microspheres tidak dianjurkan untuk digunakan pada anak-anak. Terapi injeksi lainnya bisa ditoleransi tapi hanya bersifat sementara. Terapi ini mampu memberikan perbaikan dalam jangka pendek sementara dievaluasi apakah pergerakan dan nada yang dikeluarkan pita suara akan membaik secara adekuat untuk memperbaiki gejala. Beberapa penelitian menunjukkan manfaat injeksi dini sehingga mengurangi kebutuhan untuk thyroplasty. Pendekatan ini tidak dilakukan pada anak-anak. Medialization thyroplasty dilaporkan pada sedikit kasus, dengan total hanya pada 23 anak. Walaupun prosedur ini diharapkan bersifat permanen, tetapi tidak beralasan sebagai pilihan untuk anak-anak lebih muda. Kartilago laringeal yang masih lembut tidak dapat menahan dengan baik implan silikon polimerik (Silastic; Dow Corning) atau sebuah polytef (Gortex; WL Gore&Associates), dan keuntungan dari implan benda asing pada laring belum diketahui. Prosedur ini tidak dapat dilakukan dengan anestesi lokal untuk memasang implan dengan baik dan mengoptimalkan suara. Prosedur ini dikerjakan pada anak-anak dalam anestesi umum dan menggunakan laringoskopi fiberoptik, walaupun metode ini kurang teliti. Karena pertumbuhan laring implan cenderung berpindah posisi. Implan menjadi dikelilingi kapsul fibrosa sehingga membuat prosedur ini sulit dievaluasi.Penatalaksanaan reinervasi laringeal masih terus dievaluasi. Terdapat 2 pendekatan untuk penatalaksanaan UVFP, yaitu melalui ansa-hypoglosus menuju anastomosis RLN dan implantasi ujung saraf menuju otot aduktor laring. Reinervasi laring memiliki perbaikan yang lebih baik dalam jangka panjang untuk kasus kelemahan glotis pada infan dan anak-anak. Tidak ada implan yang digunakan dan tidak ada kemungkinan gangguan nafas seperti pada suntikan atau medialization. Tindakan ini lebih tidak memiliki banyak persyaratan seperti thyroplasty, karena tidak ada pertimbangan intraoperatif yang dibutuhkan dalam menempatkan implan prostetik. Tindakan ini diharapkan memiliki efek jangka panjang. Infan dan anak-anak memiliki kemampuan yang lebih dalam memperbaiki konduksi saraf setelah cedera saraf perifer. Banyak serial kasus yang melaporkan efikasi pada pasien dewasa yang menjalani reinervasi laring saraf ansa-RLN. Sedangkan laporan kasus terbaru pada anak-anak adalah berusia 3 tahun. Kami meneliti 6 remaja dan dewasa muda dengan UVFP yang menjalani reinervasi laring ansa-RLN. Ditemukan peningkatan kemampuan bicara sampai 82%, berdasarkan penilaian pasien sendiri dan pendengar yang tidak dikenal. Berdasarkan pengalaman ini, kami percaya bahwa penawaran prosedur ini pada anak-anak yang memiliki kelemahan glotis yang berasal dari UVFP beralasan. METODOLOGIDiteliti serial kasus konsekutif pada anak-anak yang berusia di bawah 10 tahun dengan UVFP dan kelemahan glotis yang diterapi dengan reinervasi laring saraf ansa-RLN sejak tahun 2006. Kami memeriksa data rekam medis untuk mengumpulkan hasil akhir. Acuan pengukuran hasil meliputi komplikasi pembedahan, penilaian tentang kualitas hidup yang diwakili orang tua, perbaikan secara keseluruhan, dan persepsi pendengaran. Pengukuran data suara yang berhubungan dengan kulaitas hidup yang digunakan adalah pediatric Voice Handicap Index (pVHI). Orang tua juga melaporkan penilaian suara 0% sampai 100%, disamakan dengan skala tingkatan yang digunakan untuk disfonia spasmodik, dimana 0% untuk tidak ada suara dan 100% untuk suara normal. Penilaian persepsi pendengaran dari suara berdasarkan skala GRABS (Grade, Roughness, Breathness, Asthenia, Strain). Pada skala ini, masing-masing variabel diberikan nilai 0-3 (0 untuk normal, 3 untuk sangat abnormal). Jumlah nilai masing-masing variabel dihitung (0 skor terendah, 15 skor tertinggi). Fungsi menelan dinilai berdasarkan laporan orang tua tentang kesulitan menelan cairan. Tingkatan penilaian dibagi menjadi 5 yaitu, 1 tidak pernah, 2 hampir tidak pernah, 3 kadang-kadang, 4 hampir selalu, dan 5 selalu. Perbandingan penilaian sebelum dan setelah terapi menggunakan Wilcoxon signed rank nondirectional test for matched pairs.

HASILTiga belas anak (9 laki-laki; rata-rata [SD] usia 5,3 [2,6] tahun mengalami prosedur reinervasi laring pada saraf ansa-RLN dari 1 Januari 2006 sampai 31 Desember 2011. Rentang usia antara 2,2 sampai 8,8 tahun. Lima pasien berusia 2 tahun, 1 pasien 3 tahun, 3 pasien 6 tahun, 1 pasien 7 tahun, dan 3 pasien 8 tahun. Dua belas pasien telah menjalani ligasi paten ductus arteriosus pada waktu infan dan satu orang mengalami perbaikan koarktasio aorta. Tidak ada komplikasi dini pascaoperasi yang teridentifikasi. Hanya pada satu pasien terbentuk jaringan parut hipertrofi setelah operasi. Dua pasien tidak memiliki data yang adekuat tentang suara dan kemampuan menelan dengan penilaian yang dijelaskan pada bagian metodologi dan tidak dimasukkan untuk dianalisis. Sebelas pasien memiliki data suara sebelum operasi, 9 pasien memiliki data suara sebelum operasi dan 6-12 pascaoperasi. Gambar 1 menunjukkan peningkatan angka rata-rata penilaian suara asal dari 43% (rentang 20%-65%) menjadi 79% (rentang 50-100%). Perbedaan ini signifikan secara statistik (perbedaan 36, P = 0,01). Kecuali untuk pasien berusia 8 tahun yang memiliki nilai 50%, sementara pasien lain memiliki nilai pascaoperasi 70% atau lebih. Dari kelompok ini ditemukan 6 pasien memiliki nilai 80% atau lebih dan 2 pasien dengan nilai rentang 90-100% (Gambar 2). Mengenai penilaian persepsi dengan jumlah skor GRBAS untuk 9 pasien dengan data sebelum dan setelah operasi, gambar 3 menggambarkan data masing-masing pasien. Penilaian persepsi dengan skala GRBAS meningkat dari 6,3 menjadi 2,9 (W 45; P